ketendoКлиническая и экспериментальная тиреоидологияClinical and experimental thyroidology1995-54722310-3787Endocrinology Research Centre10.14341/ket9497ketendo-9497Research ArticleКлинический случайCase ReportАтипическая аденома околощитовидной железы в сочетании с папиллярным раком щитовидной железы: два клинических наблюденияTwo cases synchronous atypical parathyroid adenomas and papillary thyroid carcinomahttps://orcid.org/0000-0001-6687-3240ВоронковаИя АлександровнаVoronkovaIya A.

врач Центра патологии околощитовидных желез; врач патологоанатомического отделения

MD, PhD

iya-v@yandex.ruhttps://orcid.org/0000-0003-4353-6705ЛапшинаАнастасия МихайловнаLapshinaAnastasiya M.

врач отдела фундаментальной патоморфологии

MD, PhD

nottoforget@yandex.ruhttps://orcid.org/0000-0002-9731-3649ГуревичЛариса ЕвсеевнаGurevichLarisa E.

проф, главный научный сотрудник отделения патологической анатомии

PhD, Professor

larisgur@mail.ruhttps://orcid.org/0000-0001-7041-0732РожинскаяЛюдмила ЯковлевнаRozhinskayaLudmila Ya.

проф, врач отделения нейроэндокринологии и остеопатий

MD, PhD, Professor

rozh@endocrincentr.ruhttps://orcid.org/0000-0001-6160-1342БритвинТимур АльбертовичBritvinTimur A.

зав.отдел. эндокринной хирургии

MD, PhD

t.britvin@gmail.comhttps://orcid.org/0000-0003-3643-6810КривошеевАлексей ВикторовичKrivosheevAlexey V.

научный сотрудник отделения эндокринной хирургии

MD

doc275@mail.ruhttps://orcid.org/0000-0001-7552-259XКимИлья ВикторовичKimIlya V.

ведущий научный сотрудник оотдела хирургии эндокринных органов 

MD, PhD

ilyakim@yandex.ruКузнецовСергей НиколаевичKuznetsovSergey N.

врач-хирург отдела хирургии эндокринных органов 

MD

kuznetsov_enc@mail.ruhttps://orcid.org/0000-0002-9717-9742МокрышеваНаталья ГеоргиевнаMokryshevaNatalia G.

проф., руководитель Центра патологии околощитовидных желез

MD, PhD, Professor

nm70@mail.ru<p>ФГБУ &ldquo;Национальный медицинский исследовательский центр эндокринологии&rdquo; Минздрава России;&nbsp;ГБУЗ Московской области &ldquo;Московский областной научно-исследовательский клинический институт имени М.Ф. Владимирского&rdquo;</p>Россия<p>Endocrinology Research Centre; Moscow Regional Research Clinical Institute n.a. M.F. Vladimirskiy</p>Russian Federation<p>ФГБУ &ldquo;Национальный медицинский исследовательский центр эндокринологии&rdquo; Минздрава России</p>Россия<p>Endocrinology Research Centre&nbsp;</p>Russian Federation<p>ГБУЗ Московской области &ldquo;Московский областной научно-исследовательский клинический институт имени М.Ф. Владимирского&rdquo;</p>Россия<p>Moscow Regional Research Clinical Institute n.a. M.F. Vladimirskiy</p>Russian Federation<p>ФГБУ &ldquo;Национальный медицинский исследовательский центр эндокринологии&rdquo; Минздрава России</p>Россия<p>Endocrinology Research Centre</p>Russian Federation2017150220181344048Copyright &#x00A9; Воронкова И.А., Лапшина А.М., Гуревич Л.Е., Рожинская Л.Я., Бритвин Т.А., Кривошеев А.В., Ким И.В., Кузнецов С.Н., Мокрышева Н.Г., 20172017Воронкова И.А., Лапшина А.М., Гуревич Л.Е., Рожинская Л.Я., Бритвин Т.А., Кривошеев А.В., Ким И.В., Кузнецов С.Н., Мокрышева Н.Г.Voronkova I.A., Lapshina A.M., Gurevich L.E., Rozhinskaya L.Y., Britvin T.A., Krivosheev A.V., Kim I.V., Kuznetsov S.N., Mokrysheva N.G.Данная работа распространяется под лицензией Creative Commons Attribution 4.0.This work is licensed under a Creative Commons Attribution 4.0 License.https://www.cet-endojournals.ru/jour/article/view/9497

Наиболее часто первичный гиперпаратиреоз (ПГПТ) в сочетании с раком (как правило, медуллярным) щитовидной железы (ЩЖ) встречается при синдромах множественных эндокринных неоплазий. Сочетание немедуллярных карцином ЩЖ и ПГПТ отмечается у 3% пациентов. Доля папиллярного рака (ПР) ЩЖ достигает 87% от всех ее злокачественных опухолей. Атипическая аденома (АА) околощитовидной железы (ОЩЖ) – это новообразование, в котором отсутствуют достоверные признаки инвазивного роста, но есть морфологические критерии, подозрительные в отношении их злокачественного потенциала. Распространенность АА ОЩЖ как причины ПГПТ составляет около 0,5–4%. АА ОЩЖ относятся к опухолям неопределенного злокачественного потенциала. Клиническое значение и отдаленные результаты, а также объем оперативного вмешательства и продолжительность наблюдения за пациентами с АА ОЩЖ из-за редкости опухоли и отсутствия стандартов диагностики данной патологии не определены.

В настоящей статье авторы сообщают о двух случаях сочетания АА ОЩЖ и ПР ЩЖ у 63-летней женщины и 57-летнего мужчины. У одного из пациентов, в отличие от второго, были классические симптомы ПГПТ, в том числе тяжелая остеодистрофия и нефропатия. Предоперационный уровень кальция составил 3,48 и 4,1 (2,12–2,6) мкмоль/л, паратиреоидного гормона – 1300 и 1533 (15–65) пг/мл соответственно. В обоих случаях ультразвуковое исследование ЩЖ не выявило достоверно злокачественных новообразований. Рак ЩЖ был заподозрен только во время интраоперационной ревизии, в связи с чем пациентам была проведена тиреоидэктомия и удаление опухоли ОЩЖ. Гистологическое исследование выявило папиллярную микрокарциному ЩЖ (в первом случае одностороннюю, во втором – двустороннюю) и АА ОЩЖ.

Большая осведомленность специалистов о сочетании ПРЩЖ с атипической аденомой ОЩЖ позволит расширить настороженность эндокринологов и хирургов, своевременно оценить возможную патологию ЩЖ у пациентов с ПГПТ, тем самым применить адекватный объем вмешательства в ходе одной операции.

Most clinicians are well aware of the coexistence of medullary thyroid cancer and hyperparathyroidism in hereditary and sporadic multiple endocrine neoplasia syndromes. Тhe reported incidence of nonmedullary thyroid carcinoma in patients with primary hyperparathyroidism (pHPT) is only approximately 3%. Papillary thyroid carcinomas (PTC) is a malignant epithelial tumour. PTC represent up to 87% of all thyroid carcinomas. Atypical parathyroid adenoma (APA) are a subset of parathyroid neoplasms that exhibit some of the features of parathyroid carcinoma but lack unequivocal invasive growth. APA represents about 0.5–4% of cases of PHPT. As a group, they may be considered tumors of uncertain malignant potential. The clinical importance, and long-term outcomes as well as appropriate operative management and surveillance are not well defined for APA probably due to the overall low prevalence as well as the lack of a standard definition of APA.

We report two cases of a 63-year-old woman and 57-year-old man with a synchronous atypical parathyroid adenoma and papillary thyroid carcinoma. One of this patients had a classic symptoms of pHPT, including severe metabolic bone disease and renal disease, but another didn’t have. The mean preoperative calcium was 3,48 and 4,1 (range 2.12–2.6) mmol/l and a mean parathyroid hormone (PTH) of 1300 and 1533 (range 15–65) pg/ml, respectively. Thyroid ultrasound didn’t show a nodule with features of the thyroid carcinoma in both cases. The thyroid cancer was suspected after intraoperative revision. The patients underwent a total thyroidectomy and surgical excision of the parathyroid adenoma. Surgical pathology showed papillary microcarcinoma in both cases (in the first – unilateral, in the second – bilateral) and APA.

Awareness of this condition will enable clinicians to evaluate for possible thyroid pathology in patients with primary hyperparathyroidism. Both of these endocrine conditions could then be managed with a single surgery involving concomitant resection of the thyroid and parathyroid glands.

папиллярный рак щитовидной железыатипичная аденома околощитовидной железыпервичный гиперпаратиреозpapillary thyroid carcinomasatypical parathyroid adenomaprimary hyperparathyroidismReferencesVysetti S, Sridhar P, Theckedath B, et al. Synchronous papillary thyroid carcinoma and primary hyperparathyroidism: diagnosis and management issues. Hosp Pract (1995). 2012;40(4):16-19. doi: 10.3810/hp.2012.10.998.Vysetti S, Sridhar P, Theckedath B, et al. Synchronous papillary thyroid carcinoma and primary hyperparathyroidism: diagnosis and management issues. Hosp Pract (1995). 2012;40(4):16-19. doi: 10.3810/hp.2012.10.998.Rosai J, Albores Saavedra J, Asioli S, et al. Papillary thyroid carcinoma. In: Lloyd RV, Osamura RY, Kloppel G, Rosai J, editors. WHO classification of tumours of endocrine organs. Lyon: IARC; 2017. р. 81-91.Rosai J, Albores Saavedra J, Asioli S, et al. Papillary thyroid carcinoma. In: Lloyd RV, Osamura RY, Kloppel G, Rosai J, editors. WHO classification of tumours of endocrine organs. Lyon: IARC; 2017. р. 81-91.McCoy KL, Seethala RR, Armstrong MJ, et al. The clinical importance of parathyroid atypia: is long-term surveillance necessary? Surgery. 2015;158(4):929-935; discussion 935-926. doi: 10.1016/j.surg.2015.06.022.McCoy KL, Seethala RR, Armstrong MJ, et al. The clinical importance of parathyroid atypia: is long-term surveillance necessary? Surgery. 2015;158(4):929-935; discussion 935-926. doi: 10.1016/j.surg.2015.06.022.Christakis I, Busaidy NL, Cote GJ, et al. Parathyroid carcinoma and atypical parathyroid neoplasms in MEN1 patients; A clinico-pathologic challenge. The MD Anderson case series and review of the literature. Int J Surg. 2016;31:10-16. doi: 10.1016/j.ijsu.2016.05.035.Christakis I, Busaidy NL, Cote GJ, et al. Parathyroid carcinoma and atypical parathyroid neoplasms in MEN1 patients; A clinico-pathologic challenge. The MD Anderson case series and review of the literature. Int J Surg. 2016;31:10-16. doi: 10.1016/j.ijsu.2016.05.035.Dobrinja C, Santandrea G, Giacca M, et al. Effectiveness of Intraoperative Parathyroid Monitoring (ioPTH) in predicting a multiglandular or malignant parathyroid disease. Int J Surg. 2017; 41 Suppl 1:S26-S33. doi: 10.1016/j.ijsu.2017.02.063.Dobrinja C, Santandrea G, Giacca M, et al. Effectiveness of Intraoperative Parathyroid Monitoring (ioPTH) in predicting a multiglandular or malignant parathyroid disease. Int J Surg. 2017; 41 Suppl 1:S26-S33. doi: 10.1016/j.ijsu.2017.02.063.DeLellis RA, Arnold A, Eng C, et al. Parathyroid adenoma. In: Lloyd RV, Osamura RY, Kloppel G, Rosai J, editors. WHO classification of tumours of endocrine organs. Lyon: IARC; 2017. р. 153-158.DeLellis RA, Arnold A, Eng C, et al. Parathyroid adenoma. In: Lloyd RV, Osamura RY, Kloppel G, Rosai J, editors. WHO classification of tumours of endocrine organs. Lyon: IARC; 2017. р. 153-158.Yeh MW, Ituarte PH, Zhou HC, et al. Incidence and prevalence of primary hyperparathyroidism in a racially mixed population. J Clin Endocrinol Metab. 2013;98(3):1122-1129. doi: 10.1210/jc.2012-4022.Yeh MW, Ituarte PH, Zhou HC, et al. Incidence and prevalence of primary hyperparathyroidism in a racially mixed population. J Clin Endocrinol Metab. 2013;98(3):1122-1129. doi: 10.1210/jc.2012-4022.Yu N, Donnan PT, Murphy MJ, Leese GP. Epidemiology of primary hyperparathyroidism in Tayside, Scotland, UK. Clin Endocrinol (Oxf). 2009;71(4):485-493. doi: 10.1111/j.1365-2265.2008.03520.x.Yu N, Donnan PT, Murphy MJ, Leese GP. Epidemiology of primary hyperparathyroidism in Tayside, Scotland, UK. Clin Endocrinol (Oxf). 2009;71(4):485-493. doi: 10.1111/j.1365-2265.2008.03520.x.Мокрышева Н.Г., Рожинская Л.Я., Перетокина Е.В., и др. Анализ основных эпидемиологических характеристик первичного гиперпаратиреоза в России (по данным регистра). // Проблемы эндокринологии. – 2012. – T. 58. – №5. – С. 16–20 [Mokrysheva NG, Rozhinskaia LY, Peretokina EV, et al. The results of analysis of the major epidemiological characteristics of primary hyperparathyroidism in Russia based on the registry data. Problems of endocrinology. 2012;58(5):16-20. (In Russ.)] doi: 10.14341/probl201258516-20.Мокрышева Н.Г., Рожинская Л.Я., Перетокина Е.В., и др. Анализ основных эпидемиологических характеристик первичного гиперпаратиреоза в России (по данным регистра). // Проблемы эндокринологии. – 2012. – T. 58. – №5. – С. 16–20 [Mokrysheva NG, Rozhinskaia LY, Peretokina EV, et al. The results of analysis of the major epidemiological characteristics of primary hyperparathyroidism in Russia based on the registry data. Problems of endocrinology. 2012;58(5):16-20. (In Russ.)] doi: 10.14341/probl201258516-20.DeLellis RA. Parathyroid tumors and related disorders. Mod Pathol. 2011;24 Suppl 2:S78-93. doi: 10.1038/modpathol.2010.132.DeLellis RA. Parathyroid tumors and related disorders. Mod Pathol. 2011;24 Suppl 2:S78-93. doi: 10.1038/modpathol.2010.132.Elgoweini M, Chetty R. Hyalinizing parathyroid adenoma and hyperplasia: report of 3 cases of an unusual histologic variant. Ann Diagn Pathol. 2011;15(5):329-332. doi: 10.1016/j.anndiagpath.2011.03.001.Elgoweini M, Chetty R. Hyalinizing parathyroid adenoma and hyperplasia: report of 3 cases of an unusual histologic variant. Ann Diagn Pathol. 2011;15(5):329-332. doi: 10.1016/j.anndiagpath.2011.03.001.Alwaheeb S, Rambaldini G, Boerner S, et al. Worrisome histologic alterations following fine-needle aspiration of the parathyroid. J Clin Pathol. 2006;59(10):1094-1096. doi: 10.1136/jcp.2005.029017.Alwaheeb S, Rambaldini G, Boerner S, et al. Worrisome histologic alterations following fine-needle aspiration of the parathyroid. J Clin Pathol. 2006;59(10):1094-1096. doi: 10.1136/jcp.2005.029017.Shane E. Clinical review 122: Parathyroid carcinoma. J Clin Endocrinol Metab. 2001;86(2):485-493. doi: 10.1210/jcem.86.2.7207.Shane E. Clinical review 122: Parathyroid carcinoma. J Clin Endocrinol Metab. 2001;86(2):485-493. doi: 10.1210/jcem.86.2.7207.Duan K, Mete O. Parathyroid carcinoma: diagnosis and clinical implications. Turk Patoloji Derg. 2015;31 Suppl 1:80-97. doi: 10.5146/tjpath.2015.01316.Duan K, Mete O. Parathyroid carcinoma: diagnosis and clinical implications. Turk Patoloji Derg. 2015;31 Suppl 1:80-97. doi: 10.5146/tjpath.2015.01316.DeLellis RA. Parathyroid tumors and related disorders. Mod Pathol. 2011;24 Suppl 2:S78-93. doi: 10.1038/modpathol.2010.132.DeLellis RA. Parathyroid tumors and related disorders. Mod Pathol. 2011;24 Suppl 2:S78-93. doi: 10.1038/modpathol.2010.132.Fernandez-Ranvier GG, Khanafshar E, Jensen K, et al. Parathyroid carcinoma, atypical parathyroid adenoma, or parathyromatosis? Cancer. 2007;110(2):255-264. doi: 10.1002/cncr.22790.Fernandez-Ranvier GG, Khanafshar E, Jensen K, et al. Parathyroid carcinoma, atypical parathyroid adenoma, or parathyromatosis? Cancer. 2007;110(2):255-264. doi: 10.1002/cncr.22790.Landry CS, Wang TS, Asare EA, et al. Parathyroid. In: AJCC Cancer Staging Manual. Springer; 2017. p. 903-910. doi: 10.1007/978-3-319-40618-3_75.Landry CS, Wang TS, Asare EA, et al. Parathyroid. In: AJCC Cancer Staging Manual. Springer; 2017. p. 903-910. doi: 10.1007/978-3-319-40618-3_75.Ryhanen EM, Leijon H, Metso S, et al. A nationwide study on parathyroid carcinoma. Acta Oncol. 2017;56(7):991-1003. doi: 10.1080/0284186X.2017.1306103.Ryhanen EM, Leijon H, Metso S, et al. A nationwide study on parathyroid carcinoma. Acta Oncol. 2017;56(7):991-1003. doi: 10.1080/0284186X.2017.1306103.Kruijff S, Sidhu SB, Sywak MS, et al. Negative parafibromin staining predicts malignant behavior in atypical parathyroid adenomas. Ann Surg Oncol. 2014;21(2):426-433. doi: 10.1245/s10434-013-3288-8.Kruijff S, Sidhu SB, Sywak MS, et al. Negative parafibromin staining predicts malignant behavior in atypical parathyroid adenomas. Ann Surg Oncol. 2014;21(2):426-433. doi: 10.1245/s10434-013-3288-8.

The authors declare that there are no conflicts of interest present.